Méningénencéphalie hémorragique grave due à Angiostrongylus cantonensis chez les jeunes enfants à Sydney, Australie

Méningénencéphalie hémorragique grave due à Angiostrongylus cantonensis chez les jeunes enfants à Sydney, Australie

Angiostrongylus cantonensis est la cause la plus fréquente de méningite à éosinophiles dans le monde. Nous décrivons des cas chez des jeunes enfants de Sydney, Australie, où une infection localement acquise des enfants n’a pas été rapportée précédemment. Les deux cas se manifestent par une méningoencéphalite hémorragique grave. présentations neurologiques aiguës chez les personnes qui vivent dans des zones endémiques

Angiostrongylus cantonensis, éosinophilie, méningoencéphalite, enfants, hypersensibilitéAngiostrongylus cantonensis est endémique dans de nombreuses parties du monde et est la cause la plus fréquente de méningite à éosinophiles dans le monde. Nous rapportons des cas d’Angiostrongylose acquise localement chez de jeunes enfants de Sydney, Australie. les défis cliniques du diagnostic et de la prise en charge de l’infection à Angiostrongylus cantonensis

CAS UN

Une jeune fille de dix-sept mois s’est présentée après des jours de léthargie et d’irritabilité. Elle dormait mal mais n’avait pas d’anorexie, de fièvre ou de vomissements. Elle vivait dans la banlieue de Sydney et était auparavant bien et complètement vaccinée. Elle était irritable mais alerte et afébrile. Les mouvements du visage étaient subtilement diminués et elle bave mais les mouvements des yeux étaient complets Elle avait des mouvements de tête et des mouvements antigravitaires seulement dans les membres supérieurs, et était incapable de supporter son propre poids Elle était hypotonique Les leucocytes sanguins étaient × cellules / L% lymphocytes,% neutrophiles,% éosinophiles L’hémoglobine, la numération plaquettaire, les électrolytes et les tests de la fonction hépatique étaient normaux. La protéine C réactive et la lactate déshydrogénase n’étaient pas élevées. ; % neutrophiles, niveau de protéine de g / L, et niveau normal de glucose et de lactate Imagerie par résonance magnétique L’IRM du cerveau et de la colonne vertébrale montre une légère amélioration des racines nerveuses lombo-sacrées Les études neurophysiologiques effectuées le jour de l’admission sont compatibles avec une polyradiculonévrite proximale. Le syndrome de Barre a été fait et l’immunoglobuline intraveineuse a été administrée. Les jours suivants, elle présentait une irritabilité persistante, des fièvres de bas grade, une diarrhée légère et une faiblesse progressive. Les immunoglobulines intraveineuses étaient répétées le jour mais dans les jours suivants, les mouvements oculaires et faciaux étaient perdus. suivi d’une détérioration aiguë de la conscience Le cerveau IRM répétée a montré un volume parenchymateux réduit et une amélioration modérée du leptoméninges. Imagerie pondérée par la sensibilité SWI a montré de nombreux foyers hypointense dans le parenchyme. La ponction lombaire a montré une leucocytose éosinophile marquée. % d’éosinophiles, faible niveau de glucose & lt; mmol / L, et taux élevé de lactate mmol / L CSF coloration à l’encre de Chine, antigène cryptococcique et réaction en chaîne par polymérase Tests PCR pour le virus herpès simplex HSV, cytomégalovirus, virus Epstein-Barr, entérovirus et mycobactéries négatifs sérologie VIH, hépatites virales Résultats de l’échocardiographie, échographie abdominale, funduscopie, aspiration de la moelle osseuse et cytométrie en flux. Aucune autre étude neurophysiologique n’a montré de neuropathie axonale sensorimotrice grave et a été marquée par une neuropathie neuro-sensorielle. Des corticostéroïdes à haute dose ont été commencés le jour A biopsie cérébrale réalisée heures plus tard démontré leptoméningite hémorragique avec un infiltrat de cellules plasmatiques prédominant et gliose réactionnelle modérée Il y avait infiltration de vaisseaux de taille moyenne par des cellules inflammatoires, y compris éosinophiles sans évidence définie de vascularite nécrosante Albendazole et L’IRM du cerveau a montré d’autres foyers d’hypointense sur SWI et l’évolution de l’œdème cérébral et des changements de la substance blanche Figure A L’enfant est resté insensible à la faiblesse généralisée, et l’électroencéphalographie était compatible avec l’encéphalopathie globale. discussion avec la famille, le traitement actif a été retiré et le patient est décédé le jour de l’admission

Figure View largeTélécharger DiapositiveImagerie par résonance magnétique cérébrale Séquence d’imagerie pondérée en fonction de la sensibilité pour les enfants atteints de méningoencéphalite d’Angiostrongylus, le jour de l’admission pour le cas A et le jour de l’admission pour le cas BFigure Voir grandTélécharger DiapositiveImagerie par résonance magnétique cérébrale Séquence d’imagerie pondérée en fonction de la susceptibilité chez les enfants atteints de méningoencéphalite Angiostrongylus le jour de l’admission pour le cas A et le jour de l’admission pour l’autopsie de BAt, des organismes filiformes de plusieurs à mm étaient visibles macroscopiquement dans l’espace sous-dural lombaire et sur la surface cérébrale et le tronc cérébral. l’espace sous-arachnoïdien et le système nerveux central parenchyme du SNC accompagné de méningite hémorragique partielle dans le cerveau et la moelle épinière Dans la matière grise et blanche, il y avait d’innombrables voies linéaires de destruction tissulaire contenant des macrophages spumeux, du sang et des helminthes. re également détectés dans le système vasculaire pulmonaire entouré de cellules inflammatoires avec un petit infarctus pulmonaire Les helminthes ont été identifiés comme A cantonensis, en fonction de la taille, la forme du corps, et de longs spicules copulatoires chez les nématodes mâles

Figure Vue largeTéléchargement de diapositives Photographies de cas montrant des larves vertes macroscopiquement visibles des flèches d’Angiostrongylus cantonensis à la surface du cerveau A et formant une masse autour de la queue de cheval dans l’espace sous-dural lombaire B Remarque une décoloration brunie inégale des leptoméninges par l’hémosidérine, indicative de Hémorragie antérieure BFigure View largeTélécharger slideAutopsie photographique de cas montrant des larves vertes macroscopiquement visibles de Angiostrongylus cantonensis flèches à la surface du cerveau cérébral A et formant une masse autour de la queue de cheval dans l’espace sous-dural lombaire B Remarque décoloration brune inégale des leptoméninges par l’hémosidérine, indicative d’une hémorragie antérieure B

Figure Vue largeTélécharger des coupes histopathologiques de l’autopsie de l’enfant en cas de cortex cérébral et de matière blanche montrant de nombreuses traces linéaires de destruction avec la gliose environnante A, une coloration immunohistochimique des protéines de l’acide fibrillaire gliale, ×: vue haute puissance de la substance blanche remplie de CD macrophages et coupe transversale de Angiostrongylus cantonensis B, CD coloration immunohistochimique, × Figure View largeTélécharger les coupes histopathologiques de l’autopsie de l’enfant en cas de cortex cérébral et de la substance blanche montrant de nombreuses traces linéaires de destruction avec gliose environnante A, protéine gliale fibrillaire immunohistochimique tache, ×: vue de haute puissance de la piste dans la substance blanche remplie de macrophages CD et y compris la coupe transversale de Angiostrongylus cantonensis B, CD coloration immunohistochimique, ×

CAS

Deux semaines après la présentation de l’enfant, une fillette a présenté des jours de fièvre, d’irritabilité, de vomissements tôt le matin et de mouvements oculaires dysconjugués. Elle est née à Sydney et a résidé à quelques kilomètres du premier enfant. Elle était irritable et léthargique avec une fontanelle bombée Les mouvements des membres supérieurs étaient inexacts avec un tremblement intentionnel bilatéral. Le LCR a démontré une leucocytose de × / L% d’éosinophiles, un niveau de protéine de g / L et un niveau de glucose de mmol / L; le nombre d’éosinophiles sanguins était × / L MRI démontrait plusieurs hypersignaux dispersés dans les deux hémisphères cérébraux et cérébelleux sur T et les séquences de récupération d’inversion atténuées par fluide, et hypointensités dans les sillons cérébelleux sur SWI CSF cultures, cytologie, encre de Chine, antigène cryptococcique, et Les corticostéroïdes et l’albendazole ont été débutés, mais l’albendazole a cessé après plusieurs jours à cause des transaminases. La première semaine, l’état de l’enfant s’est aggravé, l’évolution de l’hydrocéphalie nécessitant un drainage extraventriculaire. L’IRM a montré d’autres hypointensités focales sur SWI, en particulier dans le cervelet Figure B Sérum sérum Angiostrongylus sérum test était équivoque UI et UI les jours et, et UI positive le jour de l’admission Un cours hebdomadaire de corticostéroïdes a été titré à ses symptômes et le nombre d’éosinophiles, au cours de laquelle sa coordination s’améliorait Trois mois après la présentation, des céphalées et des vomissements étaient récurrents en raison d’une hydrocéphalie communicante évolutive nécessitant la reprise des stéroïdes et de l’acétazolamide et l’insertion d’un réservoir de Rickham Six mois plus tard, elle présentait des symptômes récurrents de pression intracrânienne élevée après le sevrage des corticostéroïdes; La PPC a montré une pléocytose améliorée mais persistante Une tentative a été faite par les responsables de la santé publique pour identifier les rats infectés près des résidences de chaque cas, mais aucune n’a été capturée Aucune exposition commune aux sources alimentaires ou environnementales n’a pu être identifiée

DISCUSSION

Angiostrongylus cantonensis, la cause la plus fréquente de méningo-encéphalite éosinophile dans le monde, est endémique dans les Caraïbes, en Asie de l’Est et du Sud-Est et dans le Pacifique, y compris Hawaï et certaines parties de l’Australie , Afrique et États-Unis La première infection humaine signalée en Australie était dans ; Bien que l’infection soit bien documentée chez les animaux , seuls des cas humains autochtones occasionnels ont été signalés depuis lors À notre connaissance, ces cas – qui se sont produits à quelques jours d’intervalle – sont les premiers cas autochtones chez les jeunes enfants de la région de Sydney. Australie, les hôtes définitifs sont des rats non natifs dans les artères pulmonaires et les cavités cardiaques adultes vers pondent leurs œufs [,,] Ces éclosions dans les capillaires pulmonaires et les larves passent des alvéoles jusqu’à la trachée, et sont avalés [,,] Les humains sont infectés en ingérant des mollusques ou éventuellement des aliments contaminés par des larves, tels que des crustacés mal cuits ou des légumes non lavés. Les larves pénètrent dans la paroi intestinale et pénètrent dans le système circulatoire avant de migrer vers le système nerveux central mobilisation. Incapables de terminer leur cycle de vie, les larves meurent, ce qui conduit à une inflammation intense du SNC. La découverte de larves dans le système vasculaire pulmonaire L’autopsie du premier enfant n’a été rapportée que dans un petit nombre de cas auparavant , et suggère que certaines larves migrent avec succès au-delà des adultes du CNSA, l’infection aboutissant le plus souvent à une méningite spontanément résolutive. Chez les enfants, les symptômes non spécifiques (fièvre, somnolence, faiblesse, nausées et vomissements) sont plus fréquents , et la mort ou une invalidité grave causée par une encéphalomycénite massive semble être le plus souvent signalée chez les nourrissons et les tout-petits [,,,]. caractéristiques neurophysiologiques du premier enfant peuvent refléter la compression des racines nerveuses par les larves dans l’espace sous-dural avec dégénérescence distale wallérienne qui en résulte La paralysie flasque résultante déguisé en syndrome de Guillain-Barré, un modèle observé chez les jeunes enfants précédemment défis cliniques posés par l’infection à A cantonensis, tant pour le diagnostic que pour la prise en charge L’ingestion de mollusque est souvent absente chez les jeunes enfants , ce qui conduit à une incertitude sur le mécanisme exact de l’infection. Le sang ou l’éosinophilie du LCR peuvent ne pas être présents à la présentation , et les éosinophiles du LCR pourraient ne pas être distingués des neutrophiles. taches En outre, la séroconversion peut être retardée ou, comme chez le premier enfant, peut ne pas se produire Les caractéristiques IRM des cas actuels étaient distinctives Amélioration leptoméningée généralisée et amélioration des nodules sur les images T au gadolinium [,, ,] ont été rapportés précédemment, tout comme les apparitions IRM normales La nouvelle découverte chez les deux enfants de multiples foyers d’hypointense sur les séquences SWI, connues pour accentuer les propriétés paramagnétiques des produits sanguins , semble correspondre aux nombreux tracts remplis de sang sur l’histopathologie Figure L’utilisation de SWI pourrait être une aide efficace au diagnostic La prise en charge est controversée Les antihelminthiques ont été utilisés pour traiter l’angiostrongylose Les enfants , mais leur rôle dans la prise en charge des cas sévères reste incertain Bien qu’ils semblent réduire la durée des céphalées dans les cas typiques , accélérer la mort des larves migratrices pourrait paradoxalement aggraver les symptômes en améliorant la réponse immunitaire Corticostéroïdes seuls ou en combinaison avec des antihelminthiques, semblent être bénéfiques Bien que l’éducation des parents sur les dangers de la manipulation des mollusques semble une précaution raisonnable, il n’est pas clair que cela préviendra les cas où l’ingestion n’est pas observée.Nous avons décrit des cas concomitants de méningoencéphalite aiguë hémorragique Angiostrongylus Si disponible, la séquence SWI sur l’IRM peut être un outil auxiliaire de diagnostic Les cliniciens doivent être conscients de la distribution géographique de ce ver et de son potentiel de causer la mort et une invalidité grave. mieux définir le traitement des cas graves et établir des stratégies préventives efficaces

Remarque

Conflits d’intérêts potentiels Tous les auteurs: Aucun conflit signalé Tous les auteurs ont soumis le formulaire ICMJE pour la divulgation des conflits d’intérêts potentiels Conflits que les éditeurs considèrent comme pertinents pour le contenu du manuscrit ont été divulgués

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